Recherche PREAUT : les signes précoces

 

Evaluation d’un ensemble cohérent d’outils de repérage des troubles précoces de la communication pouvant présager un trouble grave du développement de type autistique

PHRC : Pr C. Bursztejn

PREAUT : G.C. Crespin

M.C. Laznik

Dr J.P.Muyard

Dr J.L. Sarradet

M.H. Wittkowski

Introduction

Le syndrome autistique (SA) se caractérise par une altération qualitative et quantitative des interactions sociales, de la communication, et un caractère restreint, répétitif et stéréotypé des comportements, des intérêts et des activités.

Sa prévalence est estimée entre 8 à 16 cas pour 10 000 avec une prédominance masculine selon les critères retenus par différents pays. (France, Angleterre, Canada). Des estimations récentes font état de prévalences plus élevées atteignant 30 cas pour 10 000 dans certaines études.

Le diagnostic est établi le plus souvent vers l’âge de 3 ans selon des critères admis au niveau international – CIM 10, DSM-IV, mais il arrive encore que le SA ne soit diagnostiqué que vers 4 ans, lors des bilans systématiques pratiqués à l’école maternelle.

L’intérêt d’un diagnostic et d’une prise en charge aussi précoce que possible pour minimiser les handicaps dûs à l’autisme, fait actuellement l’objet d’un très large consensus. Des études ont montré une évolution bénéfique des enfants présentant un SA lorsqu’une prise en charge précoce a eu lieu.

Les signes caractéristiques du syndrome autistique sont rarement complets avant l’âge de 3 ans. L’ensemble de données recueillies, et notamment l’analyse systématique des données rapportées par les parents indiquent que dans 75 à 88 % des cas des signes existent avant 2 ans et dans 31 à 55 % avant 1 an.

Les recherches menées sur l’évolution d’enfants pour lesquels on dispose de films familiaux (Maestro et coll., 1999), suggèrent l’existence de plusieurs modalités de début de l’autisme.

Etant donné le caractère incomplet et même souvent discret de la symptomatologie très précoce de l’autisme, il serait utile qu’on dispose d’indicateurs validés, simples à utiliser dans le cadre des examens de santé habituels pour favoriser une meilleure et plus rapide orientation des familles vers des soins adéquats.

Historique de la démarche

En 1998, un groupe de psychiatres, psychologues et psychanalystes, tous praticiens de l’autisme, ont fondé l’Association PREAUT afin de réaliser une recherche visant la validation de signes de troubles de la communication pouvant présager un trouble grave du développement de type autistique.

La recherche PREAUT est promue par l’Association PREAUT (Paris, France), représentée par son Président, Dr. Jean-Louis Sarradet, et par le Programme Hospitalier de Recherche Clinique (PHRC) du CHRU de Strasbourg, représenté par le Pr Claude Bursztejn.

La recherche PREAUT s’adresse aux pédiatres et médecins de la petite enfance qui reçoivent les bébés dès la naissance pour les visites systématiques du protocole de santé publique français, dans le cadre de la PMI (Protection Maternelle et Infantile).   Depuis 1999, l’équipe PREAUT a formé environ 600 médecins dans 12 départements de France métropolitaine et d’outre mer à l’identification des signes de risque qui font l’objet de la recherche.

Sans privilégier aucune étiologie, l’hypothèse PREAUT postule qu’il doit y avoir, au cours des premiers mois de la vie, des situations psycho-relationnelles qui antecèdent la cognition et la rendent possible. Ces situations devraient pouvoir être observées dans la relation entre le bébé et son autre familier (habituellement, ses parents), bien avant que les marqueurs cognitifs habituellement recherchés –le pointage proto-déclaratif et le jeu de faire semblant du CHAT, par exemple- deviennent observables au cours de la deuxième année.

Protocole de la recherche PREAUT

Le protocole de la Recherche PREAUT

– Les signes PREAUT

        • C. Laznik propose son hypothèse des signes PREAUT: Il y aurait, chez le bébé à risque d’évolution autistique, un ratage du troisième temps du circuit pulsionnel, c’est-à-dire une non-apparition de la capacité à initialiser les échanges sur un mode ludique et jubilatoire.

De nombreux travaux montrent que le bébé a, dès la naissance, un intérêt pour des éléments spécifiques de la voix de la mère (pulsion invocante).   C’est le phénomène du mamanais. Au cours de la première année de la vie, le bébé montre aussi un vif intérêt à regarder et être regardé (pulsion scopique), et pour les jeux à manger et être mangé pour rire (pulsion orale). L’ensemble de ces échanges sont facilement observables pour le pédiatre.

Dans sa description du circuit pulsionnel, Freud avait postulé qu’il y avait trois temps :

        • 1° temps: Actif, le bébé va vers l’objet de satisfaction;
        • 2° temps: Auto-érotique, le bébé prend une partie de son corps comme objet de satisfaction;
        • 3°temps: dit de passivation pulsionnelle, le bébé se fait l’objet de satisfaction pulsionnelle de son autre familier (sa mère ou son substitut)

Voici comment se présentent, à l’observation, les trois temps dans le circuit pulsionnel oral:

        • Dans le premier temps, actif, le bébé va vers l’objet, sur le plan oral: le sein ou le biberon
        • Dans le deuxième temps, auto-érotique, le bébé prend une partie de son corps comme objet, sur le plan oral : les doigts ou la tétine

Ces deux temps, bien connus, sont déjà observés par les médecins, qui leur attribuent, à juste titre, une grande importance dans le développement de l’enfant.

Mais le troisième temps du circuit pulsionnel oral est moins connu et risque de ce fait de ne pas être aussi souvent observé ; il se présente comme suit :

        • Le bébé offre une partie de son corps pour que sa mère « goûte» si c’est bon
        • La mère joue à faire semblant de goûter: « On en mangerait du bébé comme ça!»
        • Le bébé montre sa joie d’avoir suscité la jouissance qu’il lit sur le visage (pulsion scopique) et dans la voix (pulsion invocante) de sa mère.

De nombreux films familiaux montrent ce type d’échanges spontanés entre les mères et les bébés bien portants au cours des repas, du change ou du bain.

Les scènes suivantes sont extraites des vidéos familiales utlisées par PREAUT dans la formation des médecins, et qui montrent comment un bébé bien portant, Fabien, cherche à provoquer la réaction jubilatoire de sa mère, alors que Marco, un bébé devenu autiste, ne le fait pas.

        • Fabien, 5 mois, est avec sa mère ;
        • Elle joue à « le manger»
        • Il lui tend ses doigts et son pied pour qu’elle « goûte si c’est bon»

Untitled1

Untitled2

        • La mère joue à goûter, et dit, joyeusement: « On en mangerait du bébé comme ça !»

 Untitled3

Alors Fabien relance l’interaction, lui offrant à nouveau ses pieds « à goûter », pour qu’elle recommence :

Untitled4

Finalement Fabien montre sa joie d’avoir causé le plaisir qu’il lit dans le visage de sa mère (pulsion scopique), et dans sa voix (pulsion invocante):

Untitled5

Le deuxième temps n’est auto-érotique que si le troisième existe. En effet, il faut ce temps de plaisir partagé pour que le recours au corps propre – sucer ses doigts ou la tétine -, deuxième temps du circuit pulsionnel, devienne réellement “auto-érotique”.

Les bébés en risque d’autisme peuvent avoir des mouvements de succion qui sont des procédures auto-calmantes, sans pour autant être auto-érotiques. Ce qu’il semble manquer dans leur cas, c’est l’inscription de cette jubilation partagée dans l’échange avec son autre familier (habituellement, ses parents), et ce, quelle que soit la raison de cette défaillance (déficit d’équipement du bébé, déficit environnemental).

Les films familiaux nous apprennent aussi que même les bébés en risque d’autisme peuvent répondre parfois en regardant et souriant en situation de «protoconversation», mais qu’ils ne cherchent jamais à susciter l’échange dans le quotidien.

Dans les scènes qui suivent de la vidéo familiale PREAUT, Marco ne cherche pas à susciter l’échange dans les situations quotidiennes, même s’il est capable de répondre en situation de « proto-conversation » telle que décrite par C. Trevarthen.

Marco, à 2 mois et demi, répond en souriant et regardant ses parents en situation de « proto-conversation » :

Untitled6

Untitled7

Par contre, il ne regarde pas ni cherche à se faire regarder pendant les scènes quotidiennes de change ou du bain :

Untitled8

Untitled9

Par conséquent, dans la recherche PREAUT, nous considérons que le clignotant de risque s’allume quand le bébé ne cherche pas à susciter le regard pour le plaisir, ni par sa mère ni par le médecin, alors qu’il n’est pas spécifiquement sollicité pendant la consultation pédiatrique de routine de 4 et 9 mois. Les bébés bien portants montrent bien avant 4 mois ce plaisir à susciter le regard de leurs proches.

En conséquence, les signes PREAUT résultent de la combinaison de ces deux comportements, habituellement présents très tôt chez les bébés bien portants :

        • le bébé ne cherche pas à se faire regarder par sa mère (ou son substitut), en absence de toute sollicitation de celle-ci,
        • le bébé ne cherche pas à susciter l’échange jubilatoire avec sa mère (ou son substitut), en absence de toute sollicitation de celle-ci

Il y a une cohérence entre les signes PREAUT et les items du CHAT qui ont été identifiés comme prédicteurs de risque autistique – et en particulier avec le jeu de faire semblant.

Considérons le signe PREAUT qui consiste en l’absence de plaisir de la part du bébé à être mangé pour rire. Dans cet exemple, ceci signifie que le bébé ne se sent pas comme un “bon objet” satisfaisant pour sa mère, ce qui fait qu’il ne vérifie pas le plaisir qu’il peut déclencher en elle. C’est l’absence de la passivation pulsionnelle.

Dans le jeu de faire semblant testé par le CHAT, l’enfant est censé verser quelque chose de bon à boire et faire semblant de le boire ou le manger. Les enfants bien portants le font très facilement, et ajoutent fréquemment quelque chose de plus : il donnent quelque chose de bon à boire ou à manger à leur mère –ou à l’adulte qui joue avec eux. Nous pouvons considérer que l’enfant procède ainsi car il sent qu’il a quelque chose de bon à offrir à l’autre, et ainsi vérifie à quel point il est satisfaisant pour lui. C’est la passivation pulsionnelle.

En conséquence, nous pouvons considérer que la recherche PREAUT cherche à évaluer « un ensemble cohérent d’outils de repérage des troubles précoces de la communication pouvant présager un trouble grave du développement de type autistique ».

Questionnaire de la recherche

Le QDC (Questionnaire du développement de la communication) et le CHAT (Checklist for Autism in Toddlers) 

Une autre série d’indices étudiés est issue d’une étude multicentrique coordonnée par le Pr. C. Bursztejn du CHRU de Strasbourg (Bursztejn et coll., à paraître). Dans cette recherche, 27 items signalés dans la littérature comme étant susceptibles d’annoncer l’apparition d’un trouble autistique ont été testés chez 2 350 enfants au cours d’examens de santé systématiques entre 8 et 13 mois. Au terme de cette étude 8 de ces items, dont la présence a pu être attestée chez au moins 95% des bébés sains examinés, ont été jugés suffisamment fiables pour être utilisés à cet âge.

La valeur de ces indices pour le dépistage des troubles du développement sera testée dans le cadre de l’étude PREAUT. Pour ce faire, ce « Questionnaire sur le Développement de la Communication » (QDC) sera administré à l’ensemble de la population incluse à l’age de 12 mois, que les signes PREAUT aient été observés ou non.

Par ailleurs, en 1995, l’équipe de S. Baron-Cohen a validé le CHAT (Checklist for Autism in Toddlers). Le CHAT est un questionnaire dont la passation demande de 5 à 10 minutes, comportant 9 questions posées aux parents et 5 items d’observation étudiant trois comportements qui font habituellement défaut chez les enfants autistes : l’attention conjointe, le pointage protodéclaratif et le jeu de faire semblant.

Dans une enquête portant sur une population de 16.000 enfants[1], les 10 cas suspects d’autisme détectés ont été confirmés à 42 mois. Mais si la spécificité du CHAT semble, ainsi, bien établie, une autre étude de la même équipe (Baird et coll., 2000) indique que sa sensibilité est relativement faible. Malgré cette limite, le CHAT apparaît donc être un outil qu’il serait utile d’expérimenter dans les conditions des examens de santé systématiquement réalisés dans notre pays. Il serait cependant intéressant de tenter d’améliorer sa sensibilité par un petit nombre items complémentaires.

La recherche PREAUT inclut ces deux épreuves qui seront proposées à l’ensemble de la cohorte à la suite des signes PREAUT, et ainsi, le protocole complet testera l’ensemble de ces outils, comme suit :

          • Les signes PREAUT (M.C.Laznik and coll.), à 4 et 9 mois ;
          • Le QDC (C. Bursztejn and coll.), à 12 mois ; et
          • Le CHAT, dans la version française modifiée (C. Bursztejn and coll.), à 24 mois.

 

                                                                                                                                                                               

Déroulement de la recherche

La recherche PREAUT a été mise en place dans les départements où le travail du lien pédiatre-psychiatre existe déjà, ou bien où il y avait un désir de le créer.

Le lancement sur 10 départements de France métropolitaine et d’outre mer a été séquentiel entre 2006 et 2008. La formation s’est adressée aux médecins de premier rang, recevant en consultation des bébés dès la naissance, dans le cadre du suivi pédiatrique habituel en PMI.

 

Programme de formation des médecins

1ère journée : Emergence des processus psychiques chez le bébé; signes de souffrance précoce

2ème journée :Présentation et étude des outils de la recherche:

– Grille PREAUT (M.C.Laznik et coll.),

– QDC (C.Bursztejn et coll.)

– CHAT (version française élaborée par C.Bursztejn et coll.)

3ème journée :

Mise en place de réseaux de partenariat PMI/structures locales du secteur pédo-psychiatrique, pouvant assurer la prise en charge des bébés dépistés;

Présentation du dossier de lancement de la recherche PREAUT et discussion de la logistique.

 

Logistique de la recherche

Les médecins reçoivent un cahier par enfant, composé de quatre fiches à renvoyer pour saisie:

          • La grille PREAUT à remplir à l’examen du 4ème mois
          • La même grille à remplir à l’examen du 9ème mois
          • Le QDC (Questionnaire sur le développement de la communication) à remplir à l’examen du 12ème mois
          • Le CHAT à remplir à l’examen du 24ème mois

L’Equipe Régionale de Référence

PREAUT a constitué une équipe de professionnels des Secteurs de psychiatrie de l’Enfant et de l’Adolescent dans les départements partenaires de la recherche, volontaires pour accompagner les médecins engagés dans le protocole et recevoir les bébés dépistés d’après les critères de risque de la recherche.

 

Validation des résultats

On propose à la famille des enfants dépistés positifs aux signes de risque de la recherche de procéder, à partir de 24 mois, à une vérification diagnostique au moyen des outils reconnus internationalement (CARS, ADI, ADOS), auprès du Centre de Ressources Autisme le plus proche de son domicile. Pour les enfants non reconnus positifs, mais ayant présenté des signes de risque à l’un des examens de la recherche, il sera proposé, à l’issue du protocole, une évaluation pédiatrique et une évaluation psychologique (épreuve de développement et une épreuve de comportement autistique) à l’aide d’instruments standardisés (Brunet-Lézine-R, WIPPSI et CARS), afin de connaître le devenir de ce groupe.

Phase de faisabilité de la recherche

Elle s’est déroulée de janvier 2002 à novembre 2004 dans 47 Centres de PMI de trois départements pilotes : les Hauts de Seine (92), l’Aude (11) et le Gard (30). Elle a porté sur un échantillon de 1.800 bébés

Sur les 1.800 réponses, aucune n’était à risque d’autisme confirmé aux deux passations du 4ème et du 9ème mois. Un seul bébé recensé positif à 4 mois s’est négativé à 5 et son examen était normal à 9 mois.

Environ 8% de bébés présentaient des troubles de la relation non-spécifiques de la recherche, ce qui recoupe l’incidence statistique des troubles relationnels précoces actuellement admise.

La phase opérationnelle

Le lancement a été séquentiel : 9 départements ont commencé depuis 2006.   A savoir : l’Aude, les Bouches du Rhône, la Côte d’Or, l’Essonne, les Hauts-de-Seine, le Gard, le Loiret, la Guadeloupe et les Pyrénées Orientales. Le Val d’Oise a rejoint la recherche en 2008.

165 Centres de PMI de ces départements ont participé à la recherche, et la base de données inclut 13.000 enfants au moment de l’arrêt des inclusions, en août 2011. En août 2013, les derniers enfants inclus sortiront du protocole, et l’analyse des résultats chiffrés définitifs A ETE CONFIEE A l’équipe du Pr D.Cohen en collaboration avec le laboratoire ISIR de l’Université de Paris VI PMC. La publication des résultats chiffrés définitifs est attendue fin 2017 début 2018.

Des résultats intermédiaires ont fait l’objet d’une publication : Crespin, G.C. « Remarques cliniques sur les résultats intermédiaires de la recherche PREAUT », in Cahier de PREAUT, 8, Paris, L’Harmattan, 2011.

Des résultats chiffrés définitifs d’une cohorte associée, pilotée par le Dr L. Ouss, sur une cohorte d’enfants présentant un syndrome de West, ont été publiés en mai 2013 : « Infant’s engagement and emotion as predictors of autism or intellectual disability in West syndrome »,

          1. Ouss, C. Saint-Georges, L. Robel, N. Bodeau, M.-Ch. Laznik, G. C. Crespin, M. Chetouani, C. Bursztejn, B. Golse, R. Nabbout, I. Desguerre, D. Cohen, in Eur Child Adolesc Psychiatry, DOI 10.1007/s00787-013-0430-x, May 2013.

 Protocole de la recherche PREAUT

[1] Baron-Cohen S, Cox A, Baird G, Swettenham J, Nightingale N, Morgan K, Drew A, Charman T. Psychological markers in the detection of autism in infancy in a large population. Br J Psychiatry 1996 Feb,168(2):158-63